2. 复旦大学附属中山医院内镜中心, 上海 200032;
3. 上海内镜微创协同创新中心, 上海 200032
2. Department of Endoscopy Center, Zhongshan Hospital, Fudan University, Shanghai 200032, China;
3. Shanghai Collaborative Innovation Center of Endoscopy, Shanghai 200032, China
胃重复畸形(gastric duplication,GD)又称双胃,是临床上极为少见的一种消化道先天发育畸形,发生率约为17/100万,通常在2岁以内发病,成人罕见[1-2]。GD无特异性临床表现,根据其病变部位、大小、形态、与周围脏器的关系及是否与胃腔相通而表现多样,术前诊断较困难,多于术中探查或经术后病理检查确诊。但由于该病也可出现梗阻、出血、穿孔及远期癌变等并发症[3],因此一经确诊,应尽早手术切除。虽然外科手术探查是诊断治疗GD常用的有效手段,但创伤大、费用高、术后恢复较慢。随着内镜切除技术的日趋成熟,多数最大径5 cm以内的胃肿物可通过内镜完整切除,但关于GD的内镜切除治疗,国内外报道较少。因此,本研究对我院内镜下切除的9例GD病例的特征及其预后进行探讨,总结其安全性、可行性和围手术期及远期疗效。
1 资料与方法 1.1 研究对象纳入2017年1月至2021年1月在复旦大学附属中山医院进行内镜切除治疗且内镜切除后病理证实为GD患者9例。回顾性收集其临床病例资料,包括一般资料、内镜下病灶表现、术后病理结果、住院天数、术后并发症、随访情况等。本研究通过复旦大学附属中山医院伦理委员会批准(B2020-393R),所有患者均知情并在内镜治疗前签署知情同意书。
1.2 手术器械及操作方法内镜下切除手术使用器械:附送水胃镜(GIT-Q260J, Olympus, 日本)、透明帽(D-201-l1802, Olympus, 日本)、内镜下注射针(Interject, Boston Scientific, 美国)、Hook刀(KD-620L, Olympus, 日本)、Dual刀(KD-650L, Olympus, 日本)、IT刀(KD-611L, Olympus, 日本)、圈套器(SENSATION, Boston Scientific, 美国)、热活检钳(AF-2417DG, Alton, 中国)、止血夹(SureClip, Micro-Tech, 中国),以及德国ERBE公司VIO 200D电外科工作站(APC2,EIP2)。
内镜下切除手术根据病灶内镜表现形态选择切除方式,并按标准步骤完成。内镜下形态为黏膜下肿物的病例采用内镜下黏膜下挖除术(endoscopic submucosal excavation, ESE),具体步骤:标记、黏膜下注射、黏膜预切开、瘤体挖除、创面止血等,创面较大病例术后留置鼻胃管。内镜下形态为亚蒂息肉样的病例采用内镜下黏膜切除术(endoscopic mucosal resection, EMR),具体步骤:黏膜下注射(必要时)、圈套器切除、创面夹闭。切除后标本用福尔马林固定后常规送病理诊断。整块切除:内镜下一次性整块切除病变。
1.3 围手术期管理及术后随访术后禁食24 h,禁食期间静脉使用质子泵抑制剂,静脉液体支持治疗。留置鼻胃管患者术后无发热、腹痛、出血症状,术后24 h可拔除鼻胃管。术后24 h或拔除鼻胃管后开放流质饮食并口服质子泵抑制剂,术后第2周进食半流质,术后4~8周停用质子泵抑制剂并逐步恢复普食。
观察结局包括围手术结局及随访过程中的结局。主要围手术期不良事件定义为术中转为腹腔镜或开放外科手术、出血较多需要输血、术后需要重症监护、术后需要再次创伤性手术、出院后再入院,死亡及因围手术期不良事件导致住院时间长于5 d。
患者于术后3个月、6个月、1年,以及此后每年1次进行随访,随访内容包括症状、体征及胃镜检查。对无法返院评估的患者进行详细的电话访谈,包括外院详细检查结果等。随访截止时间为2022年7月。
1.4 统计学处理采用Stata 14.0软件进行统计描述,符合正态分布的计量资料以x±s表示,不符合的以M(P25, P75)表示,计数资料以n(%)表示。
2 结果 2.1 一般资料分析结果(表 1)显示:共纳入内镜切除治疗且病理证实为GD的患者9例,其中女性3例,男性6例;年龄23~76岁,中位年龄43岁。所有患者诊断前无特殊主诉。病灶位置:2例位于胃上1/3,2例位于胃中1/3,5例位于胃下1/3。8例患者内镜下表现为黏膜下肿瘤,仅1例表现为息肉样隆起。7例患者术前进行超声内镜辅助诊断,提示其中4例病灶位于黏膜下层、3例病灶位于固有肌层,超声内镜下表现多样,为无回声、低回声、中低回声或混合回声,见图 1。
序号 | 性别 | 年龄 /岁 |
部位 | 大小 /mm |
内镜下表现 | 超声胃镜表现 | 手术方式 | 整块切除 | 并发症 | 住院天数 | 手术时长/min | 随访 /月 |
备注 |
1 | 男 | 43 | 中1/3 | 15 | SMT | 黏膜下层,中低回声 | ESE | 是 | 无 | 5 | 44 | 65 | |
2 | 男 | 37 | 下1/3 | 15 | SMT | 黏膜下层,中低回声 | ESE | 是 | 无 | 4 | 70 | 51 | |
3 | 女 | 58 | 下1/3 | 12 | SMT | 固有肌层,低回声 | ESE | 是 | 无 | 3 | 44 | 51 | |
4 | 男 | 38 | 上1/3 | 17 | 息肉样 | 无 | EMR | 是 | 无 | 1 | 5 | 48 | |
5 | 女 | 60 | 下1/3 | 30 | SMT | 黏膜下层,囊性无回声 | ESE | 是 | 无 | 2 | 72 | 46 | 伴异位胰腺 |
6 | 女 | 76 | 中1/3 | 20 | SMT | 无 | ESE | 是 | 无 | 1 | 76 | 39 | |
7 | 男 | 39 | 下1/3 | 13 | SMT | 固有肌层,低回声 | ESE | 是 | 无 | 2 | 19 | 33 | |
8 | 男 | 23 | 下1/3 | 10 | SMT | 黏膜下层,中低回声 | ESE | 是 | 无 | 4 | 102 | 19 | |
9 | 男 | 51 | 上1/3 | 20 | SMT | 固有肌层,混合回声 | ESE | 是 | 无 | 2 | 33 | 18 | |
SMT:黏膜下肿瘤;ESE:内镜下黏膜下挖除术;EMR:内镜下黏膜切除术。 |
结果(表 1)显示:所有患者均成功完成内镜下切除手术,整块切除率为100%。手术时间为44(26,74)min;病灶最大径范围为10~30 mm,中位数为15 mm。其中8例表现为黏膜下肿瘤的患者接受ESE,1例表现为息肉样隆起的病灶行EMR(图 2)。
2.3 术后情况住院天数为2(1.5, 4)d。手术顺利,无相关死亡病例,无术中穿孔、术中转为腹腔镜或开放外科手术、出血较多需要输血、术后需要重症监护、术后迟发性出血或迟发性穿孔需要再次创伤性手术、出院后再入院等围手术期不良事件。术后病理(图 3)显示GD,其中1例病灶中可见异位胰腺组织,占病例总数的11.1%,无癌变病例。
2.4 远期随访情况随访时间为46(26, 51)个月。术后随访病灶无残留、无复发,创面愈合良好,患者均无明显不适症状。
3 讨论消化道重复畸形是附着于消化道系膜缘、壁,与消化道壁结构相同的囊状或管道状结构,可发生于消化道的任何部位,根据解剖部位及病理可分为囊肿型和管状型。囊肿型又分为肠外型、肠内型,以小肠为最好发部位,GD较少见,约占消化道重复畸形的9%。GD的病因目前尚不清楚,多数学者认为与原肠胚期发育异常有关。
Roaling[4]早在1959年提出了GD的诊断标准:(1)囊壁与胃壁相邻;(2)囊肿平滑肌与胃壁平滑肌相连续;(3)囊肿由消化道上皮覆盖。然而,实际临床操作中鉴别诊断并不容易。囊腔中内容物性质的不同,影像学上可表现为低密度或低回声,也有可能表现为高密度或高回声,从而造成影像学诊断的困难。游离于消化道之外的病灶也常被误诊为其他部位来源的囊性病灶,如肾上腺囊肿[5]、肾囊肿[6]、胰腺囊性病变[7]等。超声内镜可清晰分辨出胃壁的各层结构,是胃壁黏膜下病变的首选检查之一,本研究9例患者中7例术前进行了超声胃镜检查,但病灶在超声胃镜下的表现不尽相同,均未在术前明确诊断为GD。但超声胃镜对病灶来源层次有一定提示作用,常表现为来源于黏膜下层或固有肌层的病灶,常与周围固有肌层组织分界不清;病灶中常见部分囊性结构或分隔,或部分絮状回声,术前可对GD的诊断起到提示作用。超声内镜引导下穿刺活检能获取部分囊壁或囊内容物以期得到细胞学或组织学诊断[8],但由于穿刺路径经过胃壁,该技术较多应用于排除其他肿瘤性疾病、或判断是否伴有异位胰腺等其他组织学成分,而非明确诊断GD。因此,临床上有上腹不明原因的囊性包块,应将GD作为鉴别诊断原因之一。
GD临床表现多样,多无特异性,主要取决于病灶的部位、大小、与周围脏器关系以及是否合并并发症等。胃大弯幽门部的病变可压迫胃腔或十二指肠致高位梗阻。GD的囊壁内层多为胃黏膜,可分泌胃酸、消化酶等,分泌液不断增加可引起囊腔不断增大,亦可继发消化性溃疡及出血[9]。有报道[10-11]囊壁内可出现胰腺组织,与胰腺炎的发生也有关。本研究中伴有异位胰腺成分的病例占11.1%,为1例60岁女性患者,胃下1/3处最大径为30 mm的黏膜下层囊性无回声病灶,内镜切除术后病理提示囊内可见异位胰腺。
虽然全球范围内的成人GD报道并不多,但已有10余例恶变报道,包括腺癌[12-15]、鳞状细胞癌[16]和神经内分泌癌[17],也有伴有异位胰腺组织的GD出现胰腺黏液性囊腺癌[7]。本研究报道病例中癌变例数为0,但由于病例数较少,无法准确评估癌变发生率,且由于多数小儿患者症状明显,发现病灶大多即行切除治疗,GD的远期恶变风险实际被低估。因此,怀疑GD者,如无禁忌,均应手术切除并获得完整的病理评估。
GD可通过外科手术完整切除病灶,但创伤大、费用高、术后恢复较慢,尤其对于病灶较小的患者,风险获益比有限。内镜切除治疗GD的国内外报道较少,仅有个别个案报道[10, 18-20]。由于GD起源于原肠背侧,故多数出现在胃大弯侧,仅约5.5%出现在胃小弯侧[21]。综合本研究中9例患者病灶位置,多数GD位于胃的下1/3处, 该位置内镜切除操作相对简便。GD常紧密附着于消化道,很少游离于消化道之外。本研究中7例术前超声胃镜检查提示病灶多数位于胃壁黏膜下层或固有肌层,9例患者内镜切除术中均无穿孔,无术中及术后并发症,中位住院时间仅为2 d。因此,对于腔内生长且位于胃壁较浅层次的GD病灶,内镜切除安全简便,患者创伤小、恢复快、生活质量高。然而,既往有腹腔镜术中GD伴恶变的病灶破裂导致腹腔种植的病例[22],考虑到GD存在一定恶变风险,内镜术中操作应精细谨慎,避免损伤包膜;GD病例常与固有肌层分界不清,在切除过程中,为防止包膜破裂导致肿瘤播散,应避免紧贴包膜进行反复切割,可切除部分周围正常肌肉组织;对于部分较深的病灶,可直接进行内镜下全层切除。对于游离于消化道之外的病灶或病灶较大不适宜内镜下切除的患者,仍需充分鉴别诊断后行外科手术切除。
综上所述,内镜下切除治疗对于符合指征的GD安全可行,临床可尝试推广。
利益冲突:所有作者均声明不存在利益冲突。
[1] |
POKORNY C S, COOK W J, DILLEY A. Gastric duplication: endoscopic appearance and clinical features[J]. J Gastroenterol Hepatol, 1997, 12(11): 719-722.
[DOI]
|
[2] |
BONACCI J L, SCHLATTER M G. Gastric duplication cyst: a unique presentation[J]. J Pediatr Surg, 2008, 43(6): 1203-1205.
[DOI]
|
[3] |
解旭品, 方欣, 黄昌拼, 等. 成人胃重复畸形1例报道并文献复习[J]. 浙江中西医结合杂志, 2014, 24(12): 1112-1113. XIE X P, FANG X, HUANG C P, et al. Adult duplication of stomach: a case report and literature review[J]. Zhejiang J Integr Tradit Chin West Med, 2014, 24(12): 1112-1113. [DOI] |
[4] |
ROWLING J T. Some observations on gastric cysts[J]. Br J Surg, 1959, 46(199): 441-445.
|
[5] |
CASTILLO-FERNÁNDEZ A L, VÁZQUEZ-RUEDA F, CAÑETE M D, et al. Retroperitoneal gastric duplication mimicking a prenatal adrenal cyst[J]. Congenit Anom, 2018, 58(4): 141-142.
[DOI]
|
[6] |
CHEN P H, LEE J Y, YANG S F, et al. A retroperitoneal gastric duplication cyst mimicking a simple exophytic renal cyst in an adolescent[J]. J Pediatr Surg, 2010, 45(10): e5-e8.
[DOI]
|
[7] |
BAILEY C E, FRITZ M B, WEBB L, et al. Gastric duplication cyst masquerading as a mucinous pancreatic cyst: case report and literature review[J]. Annals, 2014, 96(1): 1-3.
|
[8] |
RÍOS S S, NOIA J L, NALLIB I A, et al. Adult gastric duplication cyst: diagnosis by endoscopic ultrasound-guided fine-needle aspiration (EUS-FNA)[J]. Rev Esp Enferm Dig, 2008, 100(9): 586-590.
|
[9] |
DEESOMSAK M, ASWAKUL P, JUNYANGDIKUL P, et al. Rare adult gastric duplication cyst mimicking a gastrointestinal stromal tumor[J]. World J Gastroenterol, 2013, 19(45): 8445-8448.
[DOI]
|
[10] |
KIM G H, LEE M W, LEE B E, et al. Endoscopic submucosal dissection for gastric duplication cyst with heterotopic pancreas[J]. Endoscopy, 2021, 53(1): E19-E20.
[DOI]
|
[11] |
王琦, 邓子清, 杨小峰, 等. 成人胃重复囊肿伴异位胰腺1例[J]. 中南大学学报(医学版), 2017, 42(5): 596-599. WANG Q, DENG Z Q, YANG X F, et al. One case of gastric duplication cyst with ectopic pancreas in adults[J]. J Central South Univ Med Sci, 2017, 42(5): 596-599. [CNKI] |
[12] |
ZHENG J F, JING H B. Adenocarcinoma arising from a gastric duplication cyst[J]. Surg Oncol, 2012, 21(2): e97-e101.
[DOI]
|
[13] |
MAYO H W JR, MCKEE E E, ANDERSON R M. Carcinoma arising in reduplication of the stomach (gastrogenous cyst): a case report[J]. Ann Surg, 1955, 141(4): 550-555.
[DOI]
|
[14] |
KURAOKA K, NAKAYAMA H, KAGAWA T, et al. Adenocarcinoma arising from a gastric duplication cyst with invasion to the stomach: a case report with literature review[J]. J Clin Pathol, 2004, 57(4): 428-431.
[DOI]
|
[15] |
COIT D G, MIES C. Adenocarcinoma arising within a gastric duplication cyst[J]. J Surg Oncol, 1992, 50(4): 274-277.
[DOI]
|
[16] |
BARUSSAUD M L, MEURETTE G, CASSAGNAU E, et al. Mixed adenocarcinoma and squamous cell carcinoma arising in a gastric duplication cyst[J]. Gastroenterol Clin Biol, 2008, 32(2): 188-191.
[DOI]
|
[17] |
HORNE G, MING-LUM C, KIRKPATRICK A W, et al. High-grade neuroendocrine carcinoma arising in a gastric duplication cyst: a case report with literature review[J]. Int J Surg Pathol, 2007, 15(2): 187-191.
[DOI]
|
[18] |
高天娇, 方莹, 任晓侠, 等. 内镜黏膜下剥离术治疗小儿胃重复畸形一例[J]. 中华消化内镜杂志, 2019, 36(1): 50-51. GAO T J, FANG Y, REN X X, et al. Endoscopic submucosal dissection for a case of gastric duplication in children[J]. Chin J Dig Endosc, 2019, 36(1): 50-51. [DOI] |
[19] |
LEE Y C, KIM Y B, KIM J K, et al. Endoscopic treatment of a large gastric duplication cyst with hook-knife and snare (with video)[J]. Gastrointest Endosc, 2011, 73(5): 1039-1040.
[DOI]
|
[20] |
陈斌, 田德安, 冯燕, 等. 内镜黏膜下剥离术治疗成人胃重复畸形一例[J]. 中华消化内镜杂志, 2015, 32(7): 487-488. CHEN B, TIAN D A, FENG Y, et al. Endoscopic submucosal dissection for the treatment of adult gastric duplication: a case report[J]. Chin J Dig Endosc, 2015, 32(7): 487-488. [CNKI] |
[21] |
KIM D H, KIM J S, NAM E S, et al. Foregut duplication cyst of the stomach[J]. J Gastrointest Surg, 2006, 10(4): 620-621.
[DOI]
|
[22] |
LIU K L, LIN X C, WU J, et al. Peritoneal metastatic adenocarcinoma possibly due to a gastric duplication cyst: a case report and literature review[J]. BMC Gastroenterol, 2014, 14: 48.
[DOI]
|